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J-GLOBAL ID：201902235894714908   整理番号：19A0715906

異所性ACTH症候群患者におけるメチラポンにより誘発された腫瘍退縮による自発的副腎皮質刺激ホルモン(ACTH)正常化:症例報告と文献レビュー【JST・京大機械翻訳】

Spontaneous adrenocorticotropic hormone (ACTH) normalisation due to tumour regression induced by metyrapone in a patient with ectopic ACTH syndrome: case report and literature review

著者 (8件)： Iwayama Hideyuki (Department of Paediatrics, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Hirase Sho (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Nomura Yuka (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Ito Tatsuo (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Morita Hiroyuki (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Otake Kazuo (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Okumura Akihisa (Department of Paediatrics, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan) ,  Takagi Junko (Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Aichi Medical University, School of Medicine, Nagakute, Japan)
資料名： BMC Endocrine Disorders (Web)  (BMC Endocrine Disorders (Web))
巻： 18  号： 1  ページ： 19  発行年： 2018年 
JST資料番号： U7424A  ISSN： 1472-6823  資料種別： 逐次刊行物 (A)
記事区分： 文献レビュー  発行国： イギリス (GBR)  言語： 英語 (EN)

抄録/ポイント： 異所性副腎皮質刺激ホルモン(ACTH)症候群(EAS)はACTHを放出する腫瘍によって引き起こされる。異所性ACTH産生腫瘍退縮はステロイド産生阻害剤を用いてほとんど誘導されない。肺腫瘍によるACTH産生がメチラポン(MTP)により低下し,ステロイド産生阻害を介して抑制された異所性ACTH産生の以前の症例をレビューしたEASの症例を提示した。一般的な疲労,中心性肥満および耐糖能障害を伴う71歳の女性がACTHの上昇(192.9pg/mL;正常範囲,7.2~63.3pg/mL),コルチゾール(73.1μg/dl;6.4~21.0μg/dl)および24時間尿中遊離コルチゾール(UFC)(6160μg/日;11.2~80.3μg/日)のためにCushing症候群と診断された。胸部コンピュータ断層撮影で左肺上葉に空洞を伴う固体26.6×22.9×30.0mmの腫瘍を認めた。副腎腫大はなかった。腫瘍マーカーは有意に上昇しなかった。ACTHレベルは8mgデキサメタゾンにより抑制されなかった。corticoトロピン放出ホルモン刺激試験は,鈍いACTH反応(基礎ACTH,204.6pg/mL;120分刺激試験中に最高ACTHレベル,214.0pg/mL)を明らかにした。肺病変によるEASと診断した。MTP処理は,コルチゾール生産を減少させ始めた。ACTHレベルとコルチゾールおよびUFCレベルは正常化され,ACTH産生肺腫瘍はMTP治療後にアブレーションされた。いくつかの報告された症例において,血漿ACTHレベルはEASに対するステロイド産生阻害剤治療中に減少した。10名の患者のうち,3名の褐色細胞腫,1名の胸腺カルチノイドおよび1名の膵島細胞癌が報告された。4例で腫瘍は検出されなかった。本症例において,肺腫瘍の病理学は,生検における腫瘍細胞の欠如のために未知であった。患者はケトコナゾール(KTZ)および/またはMTPで治療し,ACTHおよびコルチゾール/UFC抑制を示したが,腫瘍退縮は著者らの症例でのみ観察された。MTPおよび/またはKTZはACTHおよびコルチゾール産生を減少させる可能性がある。腫瘍はMTP治療後に自然退縮し,MTPが手術なしで腫瘍サイズを減少させる可能性があることを示した。ステロイド産生阻害剤の治療効果の機序と自然寛解の予後は,分子生物学研究を通してさらに解明されなければならない。Copyright 2019 The Author(s) All rights reserved. Translated from English into Japanese by JST.【JST・京大機械翻訳】

シソーラス用語： 腫瘍細胞 ,  ステロイド産生 ,  Cushing症候群 ,  治療法 ,  予後 ,  *症例報告 ,  生検 ,  *腫瘍退縮 ,  肺腫瘍 ,  *ACTH ,  *腫瘍 ,  女性 ,  ステロイド ,  グルココルチコイド ,  エノン ,  脂環式アルコール ,  脂環式ケトン ,  ジケトン ,  第二アルコール ,  ヒドロキシケトン ,  ポリオール ,  ケトン ,  窒素複素環化合物 ,  酵素阻害剤
準シソーラス用語： 阻害剤 , 【Automatic Indexing@JST】

著者キーワード (5件)： クッシング症候群 ,  異所性ホルモン症候群 ,  ステロイド生成阻害剤 ,  メチラポン ,  腫瘍退縮

分類 (1件)： 内分泌系の疾患  (GL03000I)

物質索引 (2件)： コルチゾール ,  メチラポン

引用文献 (12件)：

• Eur J Endocrinol; Therapy of endocrine disease: steroidogenesis enzyme inhibitors in Cushing's syndrome; E Daniel, JD Newell-Price; 172; 6; 2015; R263-R280; 10.1530/EJE-14-1014; citation_id=CR1
• N Engl J Med; Cushing's syndrome; DN Orth; 332; 12; 1995; 791-803; 10.1056/NEJM199503233321207; citation_id=CR2
• Clin Endocrinol; Prolonged remission in florid Cushing's syndrome following metyrapone treatment; CG Beardwell, AR Adamson, SM Shalet; 14; 5; 1981; 485-492; 10.1111/j.1365-2265.1981.tb00638.x; citation_id=CR3
• Endocr J; Octreotide-sensitive ectopic ACTH production by islet cell carcinoma with multiple liver metastases; M Doi, T Imai, M Shichiri, T Tateno, N Fukai, N Ozawa, R Sato, K Teramoto, Y Hirata; 50; 2; 2003; 135-143; 10.1507/endocrj.50.135; citation_id=CR4
• Eur J Endocrinol; Spontaneous remission of ectopic Cushing's syndrome due to pheochromocytoma: a case report; KC Loh, R Gupta, AH Shlossberg; 135; 4; 1996; 440-443; 10.1530/eje.0.1350440; citation_id=CR5

タイトルに関連する用語 (9件)： 異所性ACTH症候群 ,  患者 ,  メチラポン ,  誘発 ,  腫瘍退縮 ,  副腎皮質刺激ホルモン ,  ACTH ,  症例報告 ,  文献レビュー