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J-GLOBAL ID：202002235816935368   整理番号：20A2653255

繊毛輸送遺伝子における変異は前方-後方Axisに沿って特異的にソニックヘッジホッグ依存性神経管パターン形成に影響する【JST・京大機械翻訳】

Mutations in Ciliary Trafficking Genes affect Sonic Hedgehog-dependent Neural Tube Patterning Differentially along the Anterior-Posterior Axis

著者 (2件)： Legue Emilie (Vertebrate Developmental Biology Program, Department of Pediatrics, Yale School of Medicine, 333 Cedar Street, New Haven, CT 06520, United States) ,  Liem Karel F. (Vertebrate Developmental Biology Program, Department of Pediatrics, Yale School of Medicine, 333 Cedar Street, New Haven, CT 06520, United States)
資料名： Neuroscience  (Neuroscience)
巻： 450  ページ： 3-14  発行年： 2020年 
JST資料番号： T0919A  ISSN： 0306-4522  CODEN： NRSCDN  資料種別： 逐次刊行物 (A)
記事区分： 原著論文  発行国： オランダ (NLD)  言語： 英語 (EN)

抄録/ポイント： 腹側脊髄における細胞仕様は,組織パターンがモルフォゲン勾配に応答してどのように発達するかを理解するためによく研究されているモデル系である。運動ニューロン(MN)を含む腹側細胞型は,段階的Sonic Hedgehog(Shh)シグナリングに応答して神経管で誘導される。GFP発現導入遺伝子を組み込んだマウスの前方遺伝子スクリーニングを行い,MNを可視化し,腹側パターン形成を調節する遺伝子を同定した。ここでは,毛様体輸送遺伝子の誘導変異を有する2つのマウス系統の神経パターン形成表現型を対比した。遺伝子Tubby様蛋白質3(Tulp3)における低多型変異がShhシグナル伝達のアップレギュレーションと一致するMNの背側拡張をもたらすことを示した。興味深いことに,Tup3変異体のパターン形成欠損は,パターン形成が前脊髄のWTと類似しているので,脊髄の後部領域に限定されていた。対照的に,繊毛輸送遺伝子細胞質ダイニン2重鎖1(Dync2h1)の変異は,脊髄の前部領域におけるMNの完全な消失を誘導し,Shhシグナリングの強いダウンレギュレーションを示した。しかし,この重度の表現型は,MNが後方に発達したので,頸部領域に限定されていた。繊毛輸送遺伝子の変異は,理解されない過程で前後(A-P)軸に沿って神経管におけるShh依存性シグナル伝達に影響する。Copyright 2020 Elsevier B.V., Amsterdam. All rights reserved. Translated from English into Japanese by JST.【JST・京大機械翻訳】

シソーラス用語： *遺伝子 ,  運動神経 ,  脊髄 ,  タンパク質 ,  表現型 ,  可視化 ,  *繊毛 ,  *神経管 ,  重鎖 ,  細胞情報伝達 ,  ダウンレギュレーション ,  アップレギュレーション ,  *パターン形成
準シソーラス用語： 導入遺伝子 ,  モルフォゲン , 【Automatic Indexing@JST】

著者キーワード (6件)： ソニックヘッジホッグ ,  Tulp3 ,  Dync2h1 ,  脊髄 ,  背腹 ,  マウス

分類 (1件)： 発生と分化  (EJ16020W)

タイトルに関連する用語 (8件)： 繊毛 ,  輸送 ,  遺伝子 ,  変異 ,  ソニックヘッジホッグ ,  依存性 ,  神経管 ,  パターン形成