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J-GLOBAL ID：202002282722190996   整理番号：20A2762425

脆弱性X症候群における治療研究の転帰尺度の供給源としての表現言語サンプリング:実現可能性,実践効果,試験-再試験信頼性,および構成妥当性【JST・京大機械翻訳】

Expressive language sampling as a source of outcome measures for treatment studies in fragile X syndrome: feasibility, practice effects, test-retest reliability, and construct validity

著者 (11件)： Abbeduto Leonard (UC Davis MIND Institute and Department of Psychiatry and Behavioral Sciences, University of California, Sacramento, USA) ,  Berry-Kravis Elizabeth (Departments of Pediatrics, Neurological Sciences and Biochemistry, Rush University Medical Center, Chicago, USA) ,  Sterling Audra (Waisman Center and Department of Communication Sciences and Disorders, University of Wisconsin-Madison, Madison, USA) ,  Sherman Stephanie (Department of Human Genetics, Emory University, Atlanta, USA) ,  Edgin Jamie O. (Department of Psychology, University of Arizona, Tucson, USA) ,  McDuffie Andrea (UC Davis MIND Institute and Department of Psychiatry and Behavioral Sciences, University of California, Sacramento, USA) ,  Hoffmann Anne (Departments of Pediatrics, Neurological Sciences and Biochemistry, Rush University Medical Center, Chicago, USA) ,  Hamilton Debra (Department of Human Genetics, Emory University, Atlanta, USA) ,  Nelson Michael (Departments of Pediatrics, Neurological Sciences and Biochemistry, Rush University Medical Center, Chicago, USA) ,  Aschkenasy Jeannie (Departments of Pediatrics, Neurological Sciences and Biochemistry, Rush University Medical Center, Chicago, USA) ,  Thurman Angela John (UC Davis MIND Institute and Department of Psychiatry and Behavioral Sciences, University of California, Sacramento, USA)
資料名： Journal of Neurodevelopmental Disorders (Web)  (Journal of Neurodevelopmental Disorders (Web))
巻： 12  号： 1  ページ： 1-23  発行年： 2020年 
JST資料番号： U7327A  ISSN： 1866-1955  資料種別： 逐次刊行物 (A)
記事区分： 原著論文  発行国： イギリス (GBR)  言語： 英語 (EN)

抄録/ポイント： 脆弱X症候群(FXS)または知的障害(ID)の個人に対する治療有効性の評価は,適切な転帰尺度の欠如により一般的に妨げられている。FXSの治療研究に対する転帰尺度を生成する手順として,表現言語サンプリング(ELS)を評価した。(a)実現可能性,(b)2つの投与に対する実践効果,(c)反復投与に対する試験-再試験信頼性,および(d)構築妥当性。年齢,IQおよびASD状態によって定義されたサブグループと同様に,完全なサンプルに対するこれらの問題に取り組んだ。参加者は,知的障害(IQ<70)の範囲内でIQを有する6歳と23歳の間のFXSを有する106名の個人であった。会話とナレーションにおけるサンプルを収集するためのELS手順を,別々に追跡し,分析した。Cユニット(すなわち,独立した節理とその修飾剤)に分割された転写産物から5つの測度,すなわち,1分当たりのC単位数(会話性),異なる単語根数(ボカブリー),形態素のC単位長(シンタックス),ジスフルジェンシーを含むCユニットの割合(支配 planning計画),および完全または部分的には不可解なCユニットの割合(構音品質),を導き出した。ELS処置は各参加者に対して4週間間隔で2回投与された。標準化された試験および情報提供者報告を,ELS測定の建築妥当性を評価するための対策を提供し,提供した。著者らは,非コンプライアンスの低い率を見出し,非コンプライアンスが若年,低IQ,およびより自閉症の参加者に対してより高いが,FXSのほとんどの個人によってタスクが意味的に完了できることを示唆した。完全なサンプルおよび年齢,IQおよび自閉症症状重症度の範囲にわたり,4週間間隔にわたる最小実施効果および強い試験-再試験信頼性を観察した。完全なサンプルに対する語彙,構文,および非知能の尺度,およびIQと自閉症症状の重症度の範囲にわたって,収束構築妥当性の証拠が観察されたが,年齢12の参加者ではそうではなかった。反転とナレーションは,すべての分析で,ほとんど類似した結果をもたらした。所見は,ELS処置が,IDを有するFXSで,6~23年の大多数で,適切な精神測定特性で,実行可能で,歩留まり尺度であることを示す。処置は,IDのレベルまたはASD重症度の程度にかかわらず,等しくよく働く。しかし,処置は,より挑戦的であり,年齢12のFXSを有する個人に対して,やや適切な精神測定特性を有した。Copyright 2020 The Author(s) All rights reserved. Translated from English into Japanese by JST.【JST・京大機械翻訳】

シソーラス用語： 測度 ,  *言語 ,  情報サービス ,  *信頼性 ,  標準化 ,  歩留り ,  語彙 ,  構文論 ,  形態素 ,  自閉症 ,  知能障害 ,  心理測定 ,  反復投与 ,  脆弱X症候群
準シソーラス用語： 構文 , 【Automatic Indexing@JST】

著者キーワード (6件)： 転帰対策 ,  臨床試験 ,  治療 ,  表現言語 ,  脆弱性X症候群 ,  精神測定学

分類 (2件)： 先天性疾患・奇形一般  (GD03010V) ,  精神障害  (GR03000A)

引用文献 (85件)：

• Van Naarden Braun K, Christensen D, Doernberg N, Schieve L, Rice C, Wiggins L, et al. Trends in the prevalence of autism spectrum disorder, cerebral palsy, hearing loss, intellectual disability, and vision impairment, Metropolitan Atlanta, 1991-2010. Pavlova MA, editor. PLoS One. 2015;10(4):e0124120. Available from: https://dx.plos.org/10.1371/journal.pone.0124120.
• Genetic and behavioural aspects: application to maladaptive behaviour and cognition; Genetic, behavioural, and inclusion aspects of intellectual disabilities; 2004; 13-48; CR2; RM Hodapp, EM Dykens; citation_publisher=Whurr Publishers
• Nat Rev Genet; Genetic studies in intellectual disability and related disorders; LELM Vissers, C Gilissen, JA Veltman; 17; 1; 2016; 9-18; citation_id=CR3
• Dykens EM. Behavioral phenotypes and genomic testing: scientific and societal implications. In: Glidden LM, Abbeduto L, McIntyre L, Tasee M, editors. Handbook of intellectual and developmental disabilities. Washington: American Psychological Association Press. In press.
• Front Genet; Specificity: a phenotypic comparison of communication-relevant domains between youth with down syndrome and fragile X syndrome; L Hoyo Soriano, AJ Thurman, L Abbeduto; 9; 2018; 424; citation_id=CR5

タイトルに関連する用語 (13件)： 脆弱性 ,  X症候群 ,  治療 ,  研究 ,  転帰 ,  尺度 ,  供給源 ,  表現 ,  言語 ,  サンプリング ,  実現可能性 ,  試験 ,  妥当性