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J-GLOBAL ID：202002255586339945   整理番号：20A1017247

陽性マトリリン-1染色を伴った限局性気管支再発性多発軟骨炎の1例【JST・京大機械翻訳】

A case of localized tracheobronchial relapsing polychondritis with positive matrilin-1 staining

著者 (18件)： Makiguchi Tomonori (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Koarai Akira (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Inoue Chihiro (Department of Anatomic Pathology, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Aoyama Yayoi (Department of Anatomic Pathology, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Hirano Taizo (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Ohe Takashi (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Ichikawa Tomohiro (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Shishikura Yutaka (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Komuro Hanae (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Tsukita Yoko (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Tode Naoki (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Numakura Tadahisa (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Saito Tsutomu (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Sato Teruyuki (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Mitsuhashi Yoshiya (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Tamada Tsutomu (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Sugiura Hisatoshi (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan) ,  Ichinose Masakazu (Department of Respiratory Medicine, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan)
資料名： BMC Rheumatology (Web)  (BMC Rheumatology (Web))
巻： 4  号： 1  ページ： 1-6  発行年： 2020年 
JST資料番号： U7450A  ISSN： 2520-1026  資料種別： 逐次刊行物 (A)
記事区分： 原著論文  発行国： イギリス (GBR)  言語： 英語 (EN)

抄録/ポイント： 再発性多発軟骨炎(RPC)は,複数の器官の軟骨における炎症によって特徴付けられるまれな進行性自己免疫疾患である。気管支の関与は,それらの疾患の経過中にRPC患者のほぼ半分に現れ,死亡の主な原因を示す。局所気管支RPCは非常に稀であり,病因は不明のままである。マトリリン-1は非コラーゲン軟骨マトリックス蛋白質であり,動物モデルにおいてRPCの気道疾患を誘導する強力な自己抗原であることが示唆されている。しかし,ヒトの気管支組織におけるマトリリン-1の発現は不明のままである。そこで,局所気管支RPC患者における気管および耳介組織におけるマトリリン-1の発現を検討した。症例は62歳男性で,全身性硬化症を主訴とした。肺機能検査は呼気流制限を示し,胸部コンピュータ断層撮影は気管から細気管支への拡散性の厚さを示した。他の検査は異常所見を示さなかった。さらに,気管支鏡検査を行い,気管支内超音波検査により,軟骨の炎症を示唆する第4辺縁エコー層の厚さを示した。しかし,気管生検は特異的所見を示さなかった。その後の外科的気管生検は軟骨の破壊を伴う炎症性細胞浸潤を示した。気管支病変を除いて,耳介も鼻の奇形も検出されなかった。左耳介軟骨からの生検でも,炎症性変化を示さなかった。最終的に,局所気管支RPCを有する患者を診断した。マトリリン-1に対する自己免疫が局在化気管支RPCの病因に関与するという仮説に取り組むために,この患者から気管および耳介標本におけるマトリリン-1の発現レベルを評価した。抗マトリリン-1抗体による免疫組織化学的染色は,気管においてマトリリン-1を示したが,耳介軟骨においては示さなかった。最初に,気管におけるマトリリン-1の発現を示したが,局所気管支RPC患者における耳介軟骨では示さなかった。この結果は,マトリリン-1が局在気管支RPCの病因に関与する可能性を支持する。しかし,これは一つの事例報告であり,この結果を確認するためにはさらなる観測が必要である。Copyright 2020 The Author(s) All rights reserved. Translated from English into Japanese by JST.【JST・京大機械翻訳】

シソーラス用語： 炎症 ,  *気管 ,  *気管支 ,  抗体 ,  コラーゲン ,  *軟骨 ,  ヒト ,  自己免疫 ,  耳介 ,  生検 ,  自己免疫病 ,  気管支鏡検査 ,  病因
準シソーラス用語： 動物モデル ,  胸部CT , 【Automatic Indexing@JST】

著者キーワード (3件)： 再発性多発性軟骨炎 ,  気管支 ,  マトリリン-1

分類 (2件)： 呼吸器の臨床医学一般  (GI01030S) ,  運動器系の疾患  (GG03000T)

引用文献 (21件)：

• Ann Intern Med; Relapsing polychondritis: survival and predictive role of early disease manifestations; CJ Michet, KC Mc, HS Luthra, W O’Fallon; 104; 1; 1986; 74-78; 10.7326/0003-4819-104-1-74; citation_id=CR1
• J Autoimmun; Diagnosis and classification of relapsing polychondritis; L Cantarini, A Vitale, MG Brizi, F Caso, B Frediani, L Punzi, M Galeazzi, D Rigante; 48-49; 2014; 53-59; 10.1016/j.jaut.2014.01.026; citation_id=CR2
• Biomedicines; Relapsing Polychondritis: An Updated Review; F Borgia, R Giuffrida, F Guarneri, SP Cannavo; 6; 3; 2018; 84; 10.3390/biomedicines6030084; citation_id=CR3
• Int J Biochem Cell Biol; The matrilins: modulators of extracellular matrix assembly; AR Klatt, AK Becker, CD Neacsu, M Paulsson, R Wagener; 43; 3; 2011; 320-330; 10.1016/j.biocel.2010.12.010; citation_id=CR4
• J Clin Invest; A new animal model for relapsing polychondritis, induced by cartilage matrix protein (matrilin-1); AS Hansson, D Heinegard, R Holmdahl; 104; 5; 1999; 589-598; 10.1172/JCI5740; citation_id=CR5

タイトルに関連する用語 (4件)： マトリリン ,  染色 ,  気管支 ,  再発性多発軟骨炎